PART XVI · RENAL AND GENITOURINARY SYSTEM · CHAPTER 76

泌尿生殖系統發育異常Developmental Abnormalities of the Genitourinary System

本章重點 Key Points

  • 高度水腎或雙側水腎的嬰兒,應安排排尿膀胱尿道攝影(voiding cystourethrogram, VCUG)。
  • 膀胱輸尿管逆流(vesicoureteral reflux, VUR)在男嬰較常見,且自發緩解率高。
  • 膀胱外翻(bladder exstrophy)的修補目前延後到 3 個月大,由專責團隊執行。
  • 後尿道瓣膜(posterior urethral valves, PUV):肌酸酐最低值(nadir creatinine)可預測未來腎功能。
  • 美國泌尿科醫學會(American Urological Association, AUA)指引不建議用超音波評估隱睪;應在約 6 個月大時轉介小兒泌尿科。
  • 雙側摸不到睪丸的嬰兒要評估是否為先天性腎上腺增生症(congenital adrenal hyperplasia, CAH);尿道下裂合併單側或雙側隱睪者,要評估性發育異常(disorder of sexual development, DSD)。
  • 男嬰陰囊水腫(hydrocele)常見,多數在 1 歲前消失。

先天性腎臟與泌尿道異常概論 Congenital Anomalies of the Kidney and Urinary Tract

流行病學與疾病譜 Epidemiology and Spectrum

  • 先天性腎臟與泌尿道異常(congenital anomalies of the kidney and urinary tract, CAKUT)約見於 0.5% 的懷孕,占所有產前診斷先天異常的 20% 至 30%。
  • 在已開發國家,約三分之二的兒童慢性腎臟病由 CAKUT 造成。
  • 最常見者為腎盂輸尿管交界處阻塞(ureteropelvic junction obstruction, UPJO)與 VUR。
  • 其他類型:多囊性發育不良腎(multicystic dysplastic kidney, MCDK)、原發性巨輸尿管(primary megaureter)、重複集尿系統(duplicated collecting systems)、輸尿管囊腫(ureterocele)、腎發育不良(renal dysplasia),以及 PUV 等膀胱出口阻塞。

嬰兒期的公認特徵

  • UPJO 與 VUR 的發生率以男性較高;原發性巨輸尿管絕大多數見於男性。
  • UPJO 與 MCDK 常為單側。
  • 這些異常大多合併 VUR;高度逆流的嬰兒多數有腎發育不良。
  • 相對地,在年紀較大的兒童,數種 CAKUT 反而以女性居多。

分子機制

  • 一般認為這些異常源自參與腎臟發育之相同分子路徑的缺陷。
  • 依 Genitourinary Molecular Anatomy Project,參與腎臟發育的基因可能有數百個。
Box 76.1 列出先天性腎臟與泌尿道異常的表型:腎缺失、腎發育不良、腎發育不全、重複腎與輸尿管、馬蹄腎與其他融合異常、腎盂輸尿管交界處阻塞、巨輸尿管、異位輸尿管、輸尿管囊腫
📦 Box 76.1 Spectrum of Congenital Anomalies of the Kidney and Urinary TractCAKUT 的表型光譜,重點整理於下方。
  • 腎實質與數目:腎缺失(renal agenesis)、腎發育不良(renal dysplasia)、腎發育不全(renal hypoplasia)。
  • 重複與融合:重複腎與輸尿管(duplex kidney and ureter);馬蹄腎(horseshoe kidney)及其他融合異常(交叉融合異位,crossed fused ectopia)。
  • 輸尿管:UPJO;巨輸尿管(megaureter,分為阻塞性、逆流性、非阻塞非逆流性);異位輸尿管(ectopic ureter);輸尿管囊腫。

腎臟與泌尿道的早期胚胎發育 Early Kidney and Urinary Tract Embryologic Development

  • 腎臟與泌尿道的發育始於中間中胚層(intermediate mesoderm)形成腎管(nephric duct, ND)。
  • 腎管向尾端延伸,誘導鄰近中胚層形成兩個暫時性腎臟:前腎與中腎。
人類腎臟發育示意圖:由左至右顯示前腎、中腎逐步形成與退化,尾端出現後腎,含腎管、生腎索、泄殖腔、後腎間質與輸尿管芽
📊 Fig. 76.1 Development of the Human Kidney.三個階段依序呈現:前腎出現後退化、中腎沿腎管發展、尾端輸尿管芽伸入後腎間質。可對照下表看各構造的走向。
三代腎臟比較 筆記整理表,非原書表格
階段時間與結構結局
前腎(pronephros)含無功能小管,開口於前腎管妊娠第 4 週末消失
中腎(mesonephros)具發育良好的腎元,血管化腎絲球連接近端與遠端小管,引流至中腎管中腎管與泄殖腔融合,參與形成膀胱三角;男性形成部分生殖系統;女性僅留殘跡構造
後腎(metanephros)腎臟發育的最後階段,約妊娠 5 至 6 週可辨識;由輸尿管芽與後腎間質組成形成集尿系統與腎元,即最終的腎臟

中腎管的衍生構造 Mesonephric Duct Derivatives

  • 中腎管與泄殖腔(cloaca)融合,參與形成膀胱三角(bladder trigone)。
  • 男性:形成輸精管(vas deferens)、儲精囊(seminal vesicles)、副睪(epididymis)、射精管(ejaculatory ducts)與睪丸輸出小管(efferent ductules)。
  • 女性:中腎形成殘跡構造,即卵巢冠(epoophoron)與卵巢旁體(paroophoron)。

後腎與集尿系統 Metanephros and Collecting System

  • 輸尿管芽(ureteric bud)由鄰近的尾端中腎管(Wolffian duct)長出,穿入後腎胚基(metanephric blastema)。
  • 輸尿管芽與後腎間質(metanephric mesenchyme)的互相誘導,使輸尿管芽分支,形成腎臟的集尿系統。
  • 在每個新形成的輸尿管芽尖端,後腎間質發生間質轉上皮(mesenchymal-to-epithelial transition),發育成腎元。
  • 輸尿管芽每分裂一次,就由器官周邊的幹細胞誘導出新一層腎元。
  • 發育過程中,後腎向外側及頭側延伸,在妊娠 8 週前由薦部上升到腰部位置。

輸尿管的再通與開口移位 Ureteral Recanalization and Orifice Transposition

  • 主輸尿管(未來的輸尿管)隨胚胎生長,管腔先暫時閉塞、再重新貫通。此過程由輸尿管中段開始,向近端與遠端進行。
  • 胚胎長約 17 mm 時,原始輸尿管呈實心索狀;到 23 mm 時完全通暢。
  • 由此衍生出一個理論:UPJO 與輸尿管膀胱交界處阻塞(ureterovesical junction obstruction)源於輸尿管最近端與最遠端的再通不完全。
  • 輸尿管開口也從 Wolffian duct 上原本的出芽點移入膀胱:管道末端擴張,併入膀胱底部成為半側三角(hemitrigone)。
  • 例如輸尿管芽若由管道較尾端長出,開口會併入半側三角較長的角(cornu),因而偏向外側;外移使黏膜下隧道變短,導致 VUR。

腎元形成完成 Completion of Nephrogenesis

  • 輸尿管芽所有分支與腎元在妊娠 34 週前形成,但出生後這些構造仍持續成熟。
  • 成熟後,人類每顆腎臟估計有 210,000 至 2.7 million 個腎元。

腎臟異常 Anomalies of the Kidney

腎缺失 Renal Agenesis

腎缺失是先天缺少腎臟,可為雙側或單側。

雙側腎缺失

  • 發生率:約 1/4000 活產,以男性為主。
  • 產前:於第二或第三孕期因超音波見嚴重羊水過少而發現;腎臟缺如、膀胱未充盈、彩色都卜勒無腎動脈,皆支持診斷。
  • 出生後:典型 Potter 面容(Potter facies),即眼至頰的明顯皮褶、鈍鼻、低位耳;並有骨科異常,包括畸形足(clubbed legs)或下肢融合。
  • 羊水不足造成肺發育不全(pulmonary hypoplasia)與呼吸窘迫。
  • 上述表現,或出生 24 小時內無尿,應安排腎臟超音波。
  • 預後:幾乎全部致死。40% 因臍帶壓迫死於子宮內;活產者因肺部問題存活不到 48 小時。
  • 文獻有單羊膜雙胞胎(一胎雙側腎缺失)存活的報告;也有以連續羊膜腔灌注(serial amnioinfusion)撐到分娩、成功開始腹膜透析的報告。但整體預後仍差。
  • 家族篩檢:親屬的先天腎異常盛行率較高,已有建議對腎缺失兒童的父母與手足做超音波篩檢。

單側腎缺失

  • 發生率:約 1/500 至 1/1000 活產。因 MCDK 常會退縮消失,真實發生率不易估算。
  • 胎兒超音波見單側腎窩空虛時,47% 為腎臟缺如,其餘多為腎異位。
  • 相關生殖道異常:與副中腎管及中腎管異常相關,包括同側子宮角或輸精管缺如。
  • 因月經初潮時有阻塞風險,青春期應考慮篩檢 OHVIRA 症候群(obstructed hemivagina with ipsilateral renal agenesis)。
  • 約三分之一兒童有腎外異常,包括腸胃道、心臟、肌肉骨骼;也與多種多系統症候群相關。
  • 對側腎臟異常風險增加,包括 UPJO 與 VUR。
  • 長期風險:單側腎缺失者發生末期腎病的風險,高於因捐腎或 MCDK 而成為獨腎者;50% 在 30 歲前需透析。
  • 運動:因腎臟受傷風險低,美國兒科醫學會(American Academy of Pediatrics, AAP)建議獨腎者參與運動,尤其是非接觸性運動。
  • 追蹤:定期監測尿蛋白、血壓與腎功能。

腎異位與融合 Renal Ectopia and Fusion

腎異位(renal ectopia)

  • 定義:腎臟未抵達正常位置。可位於骨盆、髂部、腹部、胸腔,或對側(交叉)。
  • 超音波篩檢約每 700 名嬰兒見 1 例。一般認為成因是胎兒期腎臟上升異常。
  • 多數患者無症狀。
  • 半數異位腎有水腎;其中 50% 因阻塞、25% 因 VUR、25% 因旋轉異常而無阻塞。
  • 與腎外異常高度相關,近半數患者可見。
  • 常合併生殖器異常;許多有 Müllerian 異常(包括泄殖腔異常)的女童也有異位腎。因此女性發現異位腎應進一步檢查。
  • 異位腎本身預後良好,沒有證據顯示對血壓或腎功能有不良影響。

交叉腎異位(crossed renal ectopia)

  • 定義:異位腎位於其輸尿管進入膀胱處的對側。
  • 見於每 10,000 名新生兒 7.5 例,其中 90% 同時與相鄰腎臟融合。
  • 成因不明;男性較多,以左跨右最常見。
  • 約 20% 至 40% 同時有 VUR。
  • 孤立性交叉腎異位(solitary crossed renal ectopia)合併心臟、骨骼、生殖器異常的比例高,但不清楚是異位還是腎缺失所致。

馬蹄腎(horseshoe kidney)

  • 最常見的腎融合異常:中線兩側各有腎塊,以峽部(isthmus)組織相連。
  • 解剖研究中約 1/600,以男性為主。
  • 相關症候群:Edwards、Down、Turner 症候群。
  • 相關泌尿生殖異常增加:尿道下裂、隱睪、雙角子宮、中隔陰道、輸尿管重複。
  • 至多半數兒童有相關泌尿異常,包括 VUR 與 UPJO。
  • 多數無症狀。Wilms 腫瘤發生率高於一般人群,約三分之一在成年後長結石;但兩者風險都不足以支持常規篩檢。

多餘腎 Supernumerary Kidney

  • 定義:分離或鬆散相連的腎塊,具有獨立血液供應與集尿系統。
  • 極為罕見,僅約 100 例報告。
  • 約 50% 有重複系統或水腎等結構異常;通常因感染、阻塞或尿失禁而診斷。

腎臟囊性疾病 Cystic Disease of the Kidney

腎臟囊性疾病分為可遺傳與不可遺傳兩類(Box 76.2);原文指出多數病例在新生兒期表現。

Box 76.2 列出腎臟囊性疾病:可遺傳類與不可遺傳類的疾病清單
📦 Box 76.2 Cystic Diseases of the Kidney以可遺傳與否分類,重點整理於下表。
Box 76.2 重點 筆記整理表,非原書表格
類別疾病
可遺傳(inheritable) 體染色體隱性(嬰兒型)多囊腎;體染色體顯性(成人型)多囊腎;幼年腎消耗病與髓質囊性病複合體(juvenile nephronophthisis and medullary cystic disease complex),其中幼年腎消耗病為體染色體隱性、髓質囊性病為體染色體顯性;先天性腎病症候群(congenital nephrosis,家族性腎病症候群,體染色體隱性);家族性發育不全腎絲球囊性病(familial hypoplastic glomerulocystic disease,體染色體顯性);合併腎囊腫的多重畸形症候群(如結節硬化症、von Hippel–Lindau 病)
不可遺傳(noninheritable) 多囊性腎(MCDK);良性多房性囊腫(benign multilocular cyst,囊性腎瘤 cystic nephroma);單純囊腫(simple cysts);髓質海綿腎(medullary sponge kidney);散發性腎絲球囊性腎病(sporadic glomerulocystic kidney disease);後天性腎囊性病(acquired renal cystic disease);腎盞憩室(calyceal diverticulum,pyelogenic cyst)

體染色體隱性多囊腎 Autosomal Recessive Polycystic Kidney

  • 表現:集尿管囊腫造成雙腎對稱性腫大,合併膽道發育不良(biliary dysgenesis)與門脈纖維化(portal fibrosis)。
  • 過去稱「嬰兒型」,但輕症可到較晚才表現。
  • 發生率估計 1/20,000 活產,致病基因為第 6 號染色體上的 PKHD1。
  • 超音波見雙側高回音腎且皮髓質分界不清,具提示性。嬰兒常因羊水過少而有 Potter 面容與呼吸問題。
  • 存活率逐年改善,但仍約 20% 在出生後不久死於肺部併發症。
  • 存活者發生兒童期腎功能不全、全身性高血壓、門脈高壓的風險高;50% 需早期腎臟替代治療,許多人接受腎及/或肝移植。

體染色體顯性多囊腎 Autosomal Dominant Polycystic Kidney

  • 因異常形式的多囊蛋白(polycystin),雙腎囊腫性進行性增大。
  • 最常見的遺傳性腎病,約 1/1000 活產;90% 的病例歸因於 PKD1 與 PKD2 突變。
  • 過去多於晚年診斷;影像進步後可在胎兒及嬰兒期早期發現。
  • 腎衰竭進程不一,通常發生於成年;約 20% 兒童在腎絲球過濾率(glomerular filtration rate, GFR)正常時已有高血壓或蛋白尿。
  • 有家族史或已確診的兒童:定期臨床篩檢,監測血壓與尿液分析。
  • 無症狀兒童應避免常規超音波或「數囊腫」(cyst counting)。
  • 不必篩檢腦動脈瘤或肝臟侵犯等相關表現。
  • 對高風險兒童做症狀前檢測以求診斷,仍有爭議。
  • Tolvaptan 近期核准用於延緩成人病程,也曾用於嚴重新生兒疾病。

結節硬化症 Tuberous Sclerosis

  • 結節硬化症複合體(tuberous sclerosis complex)是神經皮膚疾病,有良性色素減退皮膚病灶,並與癲癇或自閉症相關。
  • 腎臟表現是成人患者的主要致病來源,包括血管肌肉脂肪瘤(angiomyolipoma)、腎囊腫、嗜酸細胞瘤(oncocytoma)。
  • 診斷時即做腎臟超音波,之後每 1 至 3 年一次,以免漏掉持續增大、有自發出血風險的血管肌肉脂肪瘤。
  • 第一線治療為 mTOR(mammalian target of rapamycin)抑制劑 everolimus;手術保留給緊急情況。

多囊性發育不良腎 Multicystic Dysplastic Kidney

  • 原文稱其為最常見的腎囊性疾病,發生率 1/4300 活產。
  • 診斷依超音波:一群大小不一的囊腫,無腎實質證據(Fig. 76.2)。
  • 男性與左側居多,原因不明。
  • 60% 的 MCDK 會自發退縮,並伴隨對側代償性肥大,因此很少需要早期腎切除。
  • 對側 VUR 常見但很少有臨床意義;只有對側腎臟有異常時才考慮篩檢性 VCUG。
  • 新生兒不良結局一般只見於有對側或腎外異常者。
  • 孤立性 MCDK 通常病程良性,高血壓與惡性腫瘤的比例與一般人群相近。
腎臟超音波:多個大小不一、互不相通的無回音囊腫聚集,以虛線測量全長
📊 Fig. 76.2 Sonographic view of a multicystic dysplastic kidney多個互不相通的囊腫聚集,呈典型「一串葡萄」(bunch of grapes)外觀。此病例腎掃描無功能,證實診斷。

腎腫瘤與腎血管及腎上腺問題 Renal Tumor, Renal Vein Thrombosis, and Adrenal Hemorrhage

腎腫瘤 Renal Tumor

  • 新生兒惡性腫瘤罕見,腎腫瘤占新生兒惡性腫瘤的 7% 至 12%。
  • 腎腫瘤最常見的表現是可觸及的腹部腫塊,但原文又說更常在產前超音波發現,之後可用胎兒 MRI 協助定性。
  • 所有單側腎腫瘤的第一線治療是根治性腎切除(radical nephrectomy)。
  • 術前切片一般保留給複雜病例,如雙側疾病或就診時已轉移。
新生兒腎腫瘤比較 筆記整理表,非原書表格
腫瘤特徵治療預後
先天性中胚層腎瘤(congenital mesoblastic nephroma)新生兒最常見腎腫瘤;通常 3 個月前診斷;男女比 1.5:1根治性腎切除為主;stage I/II 手術通常可治癒,很少需化療整體存活率極佳,約 95%
Wilms 腫瘤(Wilms tumor)第二常見;男女相等;與 Beckwith-Wiedemann、WAGR、Denys-Drash、Perlman 症候群相關多由根治性腎切除開始;術後依風險分層,可能化療及放療整體存活率 90%
惡性橫紋肌樣腫瘤(malignant rhabdoid tumor)罕見而具侵襲性,通常以晚期表現原文未述新生兒整體存活率 16%
腎透明細胞癌(clear cell carcinoma)以晚期表現原文未述整體存活率 50%
嬰兒骨化性腎腫瘤(ossifying renal tumor of infancy)通常良性原文未述原文未述
腎胚細胞瘤病(nephroblastomatosis)癌前病變需觀察原文未述
囊性腎瘤(cystic nephroma)良性,但與罕見惡性腫瘤無法區分通常手術切除原文未述

Wilms 腫瘤的補充

  • 愈來愈多證據顯示,適當挑選的患者接受部分腎切除是安全的;對雙側腫塊或有易感症候群者可能更可取。
  • 術後方案依兩大國際腫瘤組織:Children’s Oncology Group 與 International Society of Pediatric Oncology。
  • 長期存活者有心臟病、不良妊娠結局、腎功能障礙的風險,16% 發生第二原發腫瘤。

腎靜脈栓塞 Renal Vein Thrombosis

  • 危險因子:臍靜脈導管、周產期窒息、母親糖尿病、脫水,以及血栓傾向狀態。
  • 典型表現:肉眼血尿、可觸及的腰腹腫塊、血小板低下。
  • 診斷:血管攝影是黃金標準,但因輻射疑慮,常改用都卜勒超音波,可見腎臟腫大且回音增強,腎靜脈無血流或腎動脈阻力升高。
  • 治療:現行標準為抗凝血;危及生命時可考慮血栓溶解(thrombolysis)。
  • 抗凝血的最佳目標尚未建立,一般採成人範圍。
  • 預後:即使抗凝血,超過 60% 受影響腎臟仍會萎縮。

腎上腺出血 Adrenal Hemorrhage

  • 出生後發生率約 2/1000 活產。
  • 表現可包括黃疸延長、可觸及腹部腫塊、貧血或陰囊血腫;在超音波診斷的年代,這類有症狀病例較少見。
  • 易感因子:陰道分娩、巨嬰、周產期缺氧、出生窒息、敗血症。
  • 治療一般為支持性,腎上腺功能不全罕見。
  • 應連續追蹤超音波確認消退,因為有罕見的胎兒神經母細胞瘤(neuroblastoma)可模擬腎上腺出血。

輸尿管異常 Anomalies of the Ureters

輸尿管重複 Duplication of the Ureters

  • 成因:輸尿管芽重複,或芽體過早分裂。
  • 見於 0.8% 至 1.67% 的人口;三重甚至四重輸尿管也有報告,但更罕見。
  • 完全重複:兩條分開的輸尿管。部分重複:腎盂分叉,遠端匯合成單一輸尿管。
  • 遺傳關聯強:受影響者經篩檢的手足及父母中,12% 有輸尿管重複。
  • 通常以超音波診斷。
  • 產前線索:腎長超過第 95 百分位且上極有囊狀構造、周圍有實質環繞;兩個不相通的腎盂;或膀胱內符合輸尿管囊腫的囊狀構造。
  • Weigert-Meyer 定律:完全重複時,上極輸尿管在膀胱內的開口位於下極輸尿管的尾側。

臨床意義

  • 約半數重複腎患者無其他症狀,異常本身被認為沒有臨床意義。
  • 合併狀況:四分之一有上極阻塞(通常伴輸尿管囊腫),10% 有下極疤痕,4% 有下極 VUR。
  • 下極 UPJO、罕見的上極 UPJO,以及上極異位都有報告。
  • 長期腎臟結局通常取決於這些合併狀況;但輸尿管重複本身是逆流自發緩解較慢的危險因子。

輸尿管異位 Ureteral Ectopia

  • 定義:輸尿管開口不在預期的膀胱三角位置。解剖研究發生率 1/2000 至 1/4000。
  • 成因被認為是初始輸尿管芽位置異位;因胚胎期輸尿管芽路徑可預測,異位開口的位置也大致可預測。
  • 最常見為外側移位,被認為會造成 VUR。
  • 內側開口的輸尿管通常沿 Wolffian duct 路徑分布。
異位輸尿管:男女比較 筆記整理表,非原書表格
男性女性
開口位置膀胱頸、後尿道、儲精囊、輸精管、副睪膀胱頸、尿道、子宮、陰道近端、Gartner 管
表現插入處構造擴張或感染開口較可能在尿道括約肌遠端,造成持續性尿失禁,常在如廁訓練失敗後發現
  • 異位輸尿管通常來自重複腎的上極。
  • 單一系統異位(single-system ureteral ectopia)也會發生,但因該側腎功能差而難以診斷。
  • 女性有持續性尿失禁,且常規影像看似獨腎或重複腎時,應考慮此診斷。
  • 二巰基琥珀酸(dimercaptosuccinic acid, DMSA)掃描與電腦斷層最敏感;超音波、MRI、靜脈腎盂攝影也能偵測。

輸尿管囊腫 Ureterocele

  • 定義:遠端黏膜下或膀胱內段輸尿管的囊狀擴張,造成尿流阻塞。
  • 可見於單一系統或重複系統;重複系統時與異位的上極相關。
  • 解剖系列約 1/500。
  • 成因被認為是輸尿管開口處遠端膜(Chwalle 膜)未能凋亡;因有家族發生,懷疑有遺傳因素。
  • 超音波:水腎合併膀胱內囊狀構造(Fig. 76.3)。
  • 多數在產前診斷,最早可在 16 週偵測。
  • 症狀:感染、尿滯留;女性可經尿道脫垂,通常表現為外陰膨出腫塊。
三格影像:A 為腎臟超音波見上極水腎與擴張輸尿管,B 為膀胱超音波見膀胱內囊狀構造,C 為排尿膀胱尿道攝影見膀胱內圓形充盈缺損
📊 Fig. 76.3 Upper pole hydronephrosis secondary to a dilated ureter emptying into a ureterocele上極水腎來自擴張的輸尿管(A),其排入膀胱內較大的輸尿管囊腫(B),下極腎盂也有繼發擴張。囊腫在超音波(B)與 VCUG(C)都呈囊狀充盈缺損。

處置(無明確共識)

  • 觀察:無感染、僅輕微 VUR,且無阻塞或該部分腎臟已無功能者,密切觀察不介入也可有好結果。
  • 經尿道切開或穿刺(transurethral incision or puncture):微創減壓,但可能造成繼發性 VUR。作為根治手術,以膀胱內單一系統囊腫最成功;也可作為敗血症合併阻塞兒童的緊急暫時措施。
  • 胎兒鏡切開穿刺已有成功案例,床邊不麻醉穿刺亦然。
  • 較根治的手術:有功能的腎單位可做輸尿管輸尿管吻合(ureteroureterostomy)、輸尿管腎盂吻合(ureteropyelostomy),或切除囊腫並重植入膀胱;無功能者做腎切除或半腎切除(heminephrectomy)。
  • 無論採何種處置,多數兒童長期狀況良好,重大膀胱功能障礙風險低。

腎盂輸尿管交界處阻塞 Ureteropelvic Junction Obstruction

  • 定義:腎盂與輸尿管交界處阻塞(Fig. 76.4)。
  • 估計 1/1500 活產;是產前水腎最常見原因,占 41%。
  • 成因隨年齡不同:新生兒與嬰兒通常是該處內在狹窄;兒童與青少年通常是通往下極的副血管外壓。
  • 因產前超音波篩檢增加,許多病例在產前診斷;較晚才表現者可有腰痛、噁心、嘔吐。
  • 功能性阻塞以利尿腎圖(diuretic renogram)或 MR 尿路攝影(MR urography)確認。
  • 23% 至 51% 因水腎惡化或腎功能下降需介入。
  • 手術仍以開放為主,腹腔鏡或機器人手術至少同樣成功。
  • 手術成功率 90% 至 100%,但日後仍有高血壓與蛋白尿風險。
  • 半數有其他泌尿異常,包括對側阻塞與 VUR。
  • 通常建議常規 VCUG;但部分小兒泌尿科醫師質疑這項侵入性檢查的效益,因為無臨床意義的逆流盛行率高。
兩張腎臟超音波:A 為腎盞與腎盂明顯擴張,B 為同一腎臟在追蹤時擴張消退
📊 Fig. 76.4 Prenatal hydronephrosis consistent with a partial ureteropelvic junction obstruction符合部分 UPJO 的產前水腎(A),在 6 個月內自發消退(B)。

輸尿管膀胱阻塞 Ureterovesical Obstruction

  • 又稱阻塞性巨輸尿管(obstructed megaureter):輸尿管與膀胱交界處阻塞。
  • 成因被認為是遠端輸尿管有蠕動不足的無動力節段(adynamic segment)。
  • 巨輸尿管占產前水腎 5% 至 10%,至多 80% 無需介入即緩解。阻塞性巨輸尿管真實發生率不明。
  • 並非所有巨輸尿管都有阻塞,故如同 UPJO,需以利尿腎圖功能檢查確認。
  • 手術可採內視鏡治療,或開放/機器人重建。

膀胱輸尿管逆流 Vesicoureteral Reflux

  • 定義:尿液由膀胱逆流至輸尿管。
  • 正常輸尿管膀胱交界處有長的壁內隧道,可防止逆流;原發性 VUR 被認為源於此區形成異常或不成熟,使尿液逆流至輸尿管與腎臟。
  • 至多 17% 的兒童可能有 VUR;發生泌尿道感染者中為 31% 至 36%。
  • VUR 的第一個徵象常是產前超音波水腎,其中 20% 最終發現有逆流。

產前水腎的出生後評估

  • 單側產前水腎:出生後第一週內再做超音波。
  • 雙側水腎或獨腎水腎:出院前完成超音波。
  • 晚期產前或出生後影像見高度水腎:以 VCUG 篩檢。

分級與自然病程

  • 依 VCUG 分為 I 至 V 級。
  • 低級別較可能自發緩解、無需介入;早期緩解率:I 至 III 級每年 13%,IV、V 級 5%。

處置

  • 持續性抗生素預防:建議用於 III 至 V 級,或任何級別但有發燒性泌尿道感染史的嬰兒。
  • 有證據顯示預防可減少再次感染,但對腎疤痕的效益較不明確。
  • 其他降低感染風險的方式:包皮環切,或使用處方類固醇藥膏早期翻開包皮。
  • 使用預防性抗生素仍發生突破性感染時,通常更換抗生素,或以開放/內視鏡手術矯正。

家族篩檢

  • 約 27% 的手足與 36% 的子女有逆流。
  • 可考慮超音波篩檢;有腎疤痕證據或泌尿道感染史時再做 VCUG。

膀胱異常 Anomalies of the Bladder

膀胱外翻 Bladder Exstrophy

解剖與流行病學

  • 膀胱外翻與尿道上裂(epispadias)是有特徵性外觀的先天異常:膀胱及/或尿道前部與腹壁構造缺損,恥骨聯合自中線大幅分離。
  • 原文引用的比喻:剪刀一刃穿入尿道,另一刃剪開皮膚、腹壁、膀胱與尿道前壁及恥骨聯合,再把切緣如翻書般向兩側攤開。
  • 通常單獨發生,腎臟等其他器官系統很少受影響。
  • 發生率估計 1/50,000 活產,男性約為女性的 2 倍。
  • 致病機轉被認為是發育時泄殖腔膜(cloacal membrane)持續存在,阻止中胚層在中線融合;此膜隨後破裂,形成外翻狀態。
男性膀胱外翻的臨床照片,可見外露的膀胱黏膜與低位臍部
📊 Fig. 76.5 Male patient with bladder exstrophy可見外翻的膀胱、低位臍,以及陰莖與尿道缺損。
女性膀胱外翻的臨床照片,可見外露的膀胱黏膜
📊 Fig. 76.6 Female patient with bladder exstrophy可見外翻的膀胱與分裂陰蒂(bifid clitoris)。

產前診斷與諮詢

  • 超音波可可靠偵測,五項發現:(1)膀胱缺如或不充盈;(2)腹壁突出腫塊;(3)腎臟正常合併低位臍;(4)恥骨分離變寬;(5)陰莖較小且陰囊前移。
  • 胎兒 MRI 也有助診斷。
  • 產前診斷讓父母得到較好的諮詢;在專門中心治療的整體預後極佳。
  • 若由不熟悉長期結局的醫療人員諮詢,這些胎兒的墮胎率會上升。

出生後處置

  • 臍帶以絲線結紮,不用塑膠或金屬夾,以免傷及外露膀胱。
  • 外露膀胱覆蓋透明薄膜、水凝膠,甚至保鮮膜,防止表淺創傷。
  • 敷料每日更換;每次換尿布時以生理食鹽水沖洗膀胱。
  • 做腎臟超音波與骨盆 X 光,評估腎臟與恥骨分離程度。
  • 若有薦部小凹,做脊椎超音波排除脊髓栓繫(spinal cord tethering)。

手術

  • 完全一期修補(complete primary repair):目前多數中心採用,內容包括關閉外翻膀胱、重建膀胱頸、矯正背側彎曲(dorsal chordee)、以尿道成形術修補尿道上裂,以及雙側髂骨截骨(iliac osteotomies)。
  • 分期修補(staged repair):仍有人主張,第一期關閉膀胱與膀胱頸,第二期修補尿道上裂。
  • 輸尿管重植有時與膀胱關閉同時進行;若未做,兒童術後會出現 VUR,常在生命前 18 個月給抗生素預防。

修補時機

  • 過去主要在出生時修補;近來許多人主張延後到約 3 個月大。
  • 依據:研究顯示延後關閉不影響膀胱生長速度。
  • 延後的好處:泌尿科、骨科、麻醉科與手術室團隊較易協調;孩子可與父母建立親子連結;生理性睪固酮上升可促進陰莖生長。

重建目標與結果

  • 目標:保存腎功能、達到可自主排尿的尿控、外生殖器功能與外觀可接受。
  • 一期修補後,約 40% 兒童單次手術即可自主排尿;約 40% 需在 4 至 5 歲再做膀胱頸重建以達尿控。
  • 少數膀胱偏小者需重建,包括膀胱擴大術(bladder augmentation)及間歇導尿。

泄殖腔外翻 Cloacal Exstrophy

  • 影響多個器官系統,也稱 OIES 複合體:臍膨出(omphalocele)、外翻(exstrophy)、肛門閉鎖(imperforate anus)、脊椎缺損(spinal defects)。
  • 可能受影響的其他系統:四肢、上泌尿道、心血管、肺、顱顏。
  • 特徵:後腸(hindgut)也向腹壁開放,並將兩半膀胱板分開。
  • 1960 年代以前被視為無法治癒,死亡率極高;近 20 年存活率提升到接近 100%。

處置原則

  • 神經學評估,確認有無脊髓脊膜膨出(myelomeningocele)。
  • 新生兒期關閉臍膨出,並利用外翻後腸做腸道分流。
  • 將兩半膀胱靠攏。
  • 延後關閉膀胱外翻,把膀胱置於骨盆深處。
  • 髂骨截骨。

開放性臍尿管 Patent Urachus

  • 臍尿管(urachus)是連接泌尿生殖竇與尿囊(allantois)的管狀構造,於妊娠 4 至 5 個月開始變窄,通常在出生前閉鎖。
  • 開放性臍尿管常因臍部流出清澈液體而被診斷。
  • 超音波常能顯示異常,可用 VCUG 或瘻管攝影(sinogram)確認。
  • 臍尿管殘留至多 80% 會自發消退,因此 1 歲以下一般避免手術。
  • 成年後惡性轉變雖有可能,但極罕見,通常只在有症狀時切除。
  • 切除可採開放或腹腔鏡。

後尿道瓣膜 Posterior Urethral Valves

  • PUV 是後尿道的先天阻塞,為新生男嬰膀胱出口阻塞最常見原因,約 1/4000 活產;只發生於男性。

分類

  • 第 1 型:占多數,組織瓣葉由精阜(verumontanum)發出,在中線融合。
  • 第 2 型:自最初報告後未再被描述,可能並不存在。
  • 第 3 型:環狀,被認為源自泌尿生殖膜持續存在。
  • 此分類受到挑戰:有人認為不同類型是出生後破裂或器械操作所致。

診斷

  • 產前超音波常可偵測。典型發現:膀胱增厚擴張合併雙側輸尿管積水,尤其伴羊水過少,以及後尿道擴張的鑰匙孔徵象(keyhole sign)。部分表現也可見於尿道閉鎖(urethral atresia)。
  • 出生後以 VCUG 確認,可清楚看到尿道內的阻塞膜(Fig. 76.7)。
排尿膀胱尿道攝影:膀胱下方後尿道明顯擴張,遠端突然變細
📊 Fig. 76.7 Voiding cystourethrogram showing a classic posterior urethral valve尿道在攝護腺最遠端變窄,此處對應形成阻塞瓣葉的組織片。

多系統影響

  • 肺:阻塞嚴重到造成羊水過少時,可見肺發育不全與 Potter 面容。
  • 腎:腎發育不良常見,可導致日後進行性腎衰竭,常伴多尿與腎因性尿崩症(nephrogenic diabetes insipidus)。
  • 膀胱:通常偏小、順應性差,隨時間進展為肌源性衰竭(myogenic failure)。
  • 輸尿管:常長期維持擴張。

初始處置

  • 於新生兒加護病房支持照護,並放置導尿管引流。
  • 有部分證據顯示,導尿管氣球充氣可能在瓣膜膀胱造成輸尿管阻塞,因此應避免。
  • 嬰兒穩定後,以內視鏡消融瓣膜。
  • 膀胱造口(vesicostomy)保留給尿道太小、無法容納內視鏡者;也有以導管漸進擴張尿道的描述。

長期結果

  • 長期腎臟結局差,20% 至 60% 男童進展至末期腎病。
  • 肌酸酐最低值可預測最終腎臟結局;現代系列通常以初始最低值大於 1.0 mg/dL 作為未來腎損傷高風險的切點。
  • 膀胱失代償成過大的膀胱,感覺差、殘尿高,常需夜間導尿引流或清潔間歇導尿(clean intermittent catheterization)。

胎兒介入

  • 近十年曾試行膀胱羊膜腔分流(vesicoamniotic shunting)與胎兒鏡瓣膜消融。
  • 羊水過少改善、周產期死亡率下降,但沒有證據顯示進展至末期腎病的比例降低。

男性生殖器異常 Genital Abnormalities in Males

隱睪 Cryptorchidism

  • 隱睪(undescended testicle)是最常見的先天異常之一,發生率隨胎齡而異:足月兒 1% 至 4.5%,早產兒 30% 至 45%。
  • 出生後 3 至 6 個月內睪丸可能自發下降,故 1 歲時發生率約 0.8% 至 1.2%。
  • 診斷靠理學檢查。超音波因敏感度與特異度差,不建議使用。

病因與關聯

  • 常見於健康嬰兒,但也可與超過 400 種症候群同時出現。
  • 理論病因是睪丸引帶(gubernaculum)附著或移行異常;被認為是多因子,包括家族傾向與環境暴露(鄰苯二甲酸酯、農藥、阻燃劑)。
  • 也被納入「睪丸發育不全症候群(testicular dysgenesis syndrome)」:干擾胎兒睪丸正常發育的機轉,涵蓋隱睪及尿道下裂、精液生成異常、不孕等泌尿生殖問題。
需評估 DSD 的情況
  • 外觀為男性、雙側摸不到性腺的新生兒:評估 DSD,如 CAH。
  • 單側摸不到睪丸合併尿道下裂:評估 DSD,即混合性性腺發育不全(mixed gonadal dysgenesis)或卵睪性 DSD(ovotesticular DSD)。

處置

  • AUA 指引:出生時發現隱睪、到 6 個月(矯正胎齡)仍未自發下降者,應轉介適當外科專科及時評估(證據強度 Grade B)。
  • 治療主要理由:生育力受損、睪丸癌、睪丸扭轉的風險。
  • 隱睪超過 1 歲,每個小管的精原細胞數量會受不良影響;因此建議及早做睪丸固定術(orchiopexy)以減少生殖細胞流失,理想在 6 至 18 個月大。
  • 手術把睪丸帶入陰囊,可能減少但無法預防生育力下降與癌症等長期後遺症。

睪丸腫瘤 Testicular Tumors

  • 發生率呈雙峰:第一峰在生命前 2 年,第二個較大的峰在年輕成年期。
  • 小兒睪丸腫瘤發生率為每 100,000 名兒童 0.5 至 2.0 例,僅占所有小兒腫瘤 1% 至 2%。
  • 畸胎瘤(teratoma)是青春期前患者最常見的良性腫瘤,描述的病例年齡從 6 天到 13 個月。
  • 青春期前兒童可考慮保留睪丸手術,但應做冷凍切片確認診斷;若整個睪丸受累則需睪丸切除。

睪丸扭轉 Testicular Torsion

  • 新生兒睪丸扭轉罕見,處置有爭議。
  • 表現為半側陰囊腫脹,可伴或不伴不適。
  • 機轉:睪丸、副睪與鞘膜圍繞精索扭轉,即鞘膜外扭轉(extravaginal torsion)。
  • 可單側或雙側;雙側可同時或不同時發生。
  • 原因不明,理論上複雜妊娠與陰道分娩是易感因子。
扭轉發生時間與表現 筆記整理表,非原書表格
發生時間新生兒表現
出生前數天堅硬、無痛的陰囊腫塊
出生前數小時通常為疼痛、腫大、位置偏高的睪丸
  • 診斷通常靠理學檢查,以及睪丸都卜勒超音波顯示無血流。
  • 保守派:因救回率低且有手術與麻醉併發症風險,部分人主張保守處置。
  • 手術派:多數小兒泌尿科醫師主張立即手術探查,理由是睪丸存活與否只能手術評估;而且 3% 病例有不同時扭轉,事先固定正常睪丸可預防無睪症(anorchia)。

陰囊水腫 Hydrocele

  • 定義:睪丸旁鞘膜內持續存在液體。
  • 見於超過一半的新生男嬰;此年齡多數大小會波動,因鞘狀突(processus vaginalis)與腹膜仍相通。
  • 未合併疝氣或隱睪時,90% 的交通性水腫在 12 個月大前自發消退。
  • 需手術時可採開放或腹腔鏡。

尿道下裂與陰莖彎曲 Hypospadias and Chordee

流行病學與家族風險

  • 最常見的陰莖異常之一,全球約 1/250 至 1/300 男嬰,約占男嬰 0.3%。
  • 丹麥 1973 至 2005 年全部男嬰分析的相對再發風險:兄弟 13.4(95% 信賴區間 11 至 16.4);患者子代 10.4(95% CI 7.54 至 14.4);同性雙胞胎 50.8(95% CI 34.2 至 75.5)。

定義與光譜

  • 尿道下裂(hypospadias)指尿道開口比龜頭尖端更靠近端。
  • 此光譜包括不同程度的腹側彎曲(chordee)、背側帽狀包皮(dorsally hooded foreskin)及陰莖陰囊轉位(penoscrotal transposition)。
  • 範圍從輕度彎曲而無尿道下裂,到嚴重彎曲合併尿道開口位於會陰。
  • 少數患者包皮正常,於包皮環切或翻開包皮時才發現;這些孩子尿道板寬,稱為巨尿道口完整包皮變異型(megameatus intact prepuce)。

相關異常

  • 多數患者尿道下裂是唯一的非典型表現,但有超過 200 種症候群包含尿道下裂,包括 WAGR(Wilms 腫瘤、無虹膜、泌尿生殖畸形、智能障礙)與 Denys-Drash 症候群。
  • 最常見的相關異常是隱睪:遠端型約 3%,近端型至多 10%。
  • 一項研究中,尿道下裂合併隱睪者 22% 有染色體異常。
  • 尿道下裂合併單側或雙側隱睪時,應考慮 CAH 與混合性性腺發育不全等 DSD。

分類

  • 傳統依尿道口位置:陰莖幹遠端、中段、近端;陰莖陰囊交界、陰囊、會陰。但此分類不足以說明缺損的複雜度。
  • GMS 評分(glans, meatus, shaft):三項各評 1 至 4 分,分別為龜頭大小與尿道板品質、尿道口位置、陰莖幹彎曲程度;特徵愈不利分數愈高。可標準化嚴重度,並更好地分類手術結果。

手術

  • 目的:讓勃起時陰莖挺直,並能站立排尿。
  • 一般在 6 至 18 個月大進行;範圍較大的修補有時延到 1 歲以後。
  • 嚴重尿道下裂合併彎曲者,主張兩階段修補(Fig. 76.8)。
  • 陰莖小時可注射睪固酮以增大並利於修補,但不清楚這會增加或減少術後併發症。
  • 對睪固酮注射反應差,可能揭示雄性素不敏感(androgen insensitivity)。
  • 歷來的結果報告受限於追蹤期短;現代系列中,併發症需額外計畫外手術的比例:遠端型 12% 至 17%,近端型約 50% 至 60%。
嚴重陰囊型尿道下裂合併陰莖彎曲的臨床照片,尿道開口位於陰囊皺褶之間
📊 Fig. 76.8 Severe Scrotal Hypospadias with Chordee.尿道開口位於陰囊皺褶之間,屬光譜中較嚴重的一端。

包莖 Phimosis

  • 定義:包皮過緊,無法退到龜頭之後。
  • 發育:包皮是一圈上皮,在腹側繫帶處融合;形成後內面與龜頭上皮融合,可能到兒童後期才分開。
  • 分離過程中,兩層之間可形成囊狀空間,填滿脫落上皮,呈白色珠粒或嬰兒包皮垢(infantile smegma)。這些可相當大,表現為包皮下腫塊,最終會自行排出。
  • 包皮形成不完全與尿道下裂、彎曲、尿道上裂等其他陰莖異常相關。
  • 現行建議:讓包皮自行與龜頭分離;若兒童期內未緩解或到 5 至 7 歲仍未緩解,再考慮處置。
  • 禁止強行翻開包皮:會撕裂包皮並留疤,造成病理性包莖、發炎與感染(包皮炎,posthitis)。

新生兒包皮環切

  • 益處一直有爭議。AAP 聲明指出,環切可能有助於降低泌尿道感染(urinary tract infection, UTI)與性傳染病風險。
  • 加拿大兒科醫學會則認為益處未超過風險,只應用於高風險族群或情境的男童。
  • 最常見併發症:出血、感染、陰莖皮膚與龜頭間沾黏、環切不完全。
  • 較少見併發症:醫源性龜頭截斷、陰莖皮膚喪失、尿道損傷。
  • 與父母討論時,應說明利弊,包括可能的益處、風險與併發症。

其他陰莖異常 Other Penile Anomalies

蹼狀陰莖(Webbed Penis)

  • 又稱 penis palmatus 或陰莖陰囊融合(penoscrotal fusion):陰囊皮膚延伸到腹側陰莖幹,腹側陰莖幹皮膚不足,陰莖幹可埋入陰囊。尿道口與陰莖幹通常不受影響。
  • 若想做包皮環切,不應在新生兒期進行,否則結果差。
  • 應於 6 個月大後轉介專科修補:利用包皮覆蓋腹側陰莖幹,並重建陰莖陰囊及陰莖恥骨交界。

埋藏陰莖(Buried Penis)

  • 又稱隱藏陰莖(hidden penis):陰莖部分或完全隱於皮膚表面下,通常因恥骨前脂肪過多,或皮膚未固定於陰莖根部。疝氣或陰囊水腫等大型陰囊腫塊也可造成此外觀。
  • 有時排尿時包皮鼓起。
  • 家屬可能擔心陰莖大小,但壓下恥骨上脂肪後,隔著皮膚即可輕易摸到真實長度。
  • 若想做包皮環切,應由專科在 6 個月大後執行。
  • 否則無症狀者不需治療,多數孩子隨生長與青春期減去過多的恥骨前脂肪。

小陰莖(Micropenis)

  • 定義:外觀男性、內外生殖器符合預期,伸展陰莖長度(stretched penile length)低於平均值 2.5 個標準差(Table 76.1)。
  • 測量:以尺等硬物壓下恥骨上脂肪墊,輕拉陰莖,由恥骨枝量到龜頭頂端。
  • 報告發生率為每 10,000 名男嬰 1.5 例。
Table 76.1 伸展陰莖長度依年齡列出平均值、標準差與平均值減 2.5 標準差
📋 Table 76.1 Stretched Penile Length by Age小陰莖的判定切點,數值如下表。
Table 76.1 數值 筆記整理表,非原書表格
年齡平均值(cm)SD(cm)平均值 − 2.5 SD(cm)
早產新生兒,30 週2.50.41.5
早產新生兒,34 週3.00.42.0
足月新生兒3.50.42.5

無陰莖(Aphallia)

  • 陰莖發育缺失(agenesis of the phallus)極罕見,發生率為 1 in 10 million 至 1 in 30 million 活產,提示生殖結節(genital tubercle)早期胚胎發育失敗。
  • 尿道位於會陰或直腸。
  • 核型多為 46XY,但也有女性缺少海綿體(corporal bodies)的描述。
  • 超過半數有相關異常,如腎缺失、馬蹄腎、骨骼與神經疾患、肛門閉鎖。
  • 過去男童被當女孩撫養,此做法已被放棄。
  • 這些孩子睪丸正常,睪固酮分泌與精子生成正常,應以男性撫養。隨陰莖重建與體外受精進步,他們有機會生育,並有可能擁有功能性陰莖。

尿道上裂(Epispadias)

  • 特徵:尿道板在背側未能成管,缺損由龜頭延伸至陰莖恥骨部位。
  • 男性另有背側彎曲;女性為分裂陰蒂。
  • 通常與膀胱外翻相關,但也可單獨出現。
  • 發生率約 1/117,000 男性;女性原文印為 1 in 150,00 至 1 in 300,000(見章末)。
  • 較近端(陰莖恥骨型)者因膀胱頸閉鎖不全而尿失禁,但較遠端缺損也有尿失禁報告。
  • 修補技術不一;現行建議延後到 3 至 6 個月大。
  • 近端缺損(陰莖恥骨型)另需膀胱頸重建以達尿控,包括骨盆截骨,將膀胱頸區域放回骨盆深處的正確解剖位置。

尿道重複(Urethral Duplication)

  • 少見,可為完全或部分重複;男性多於女性。
  • 兩條尿道呈前後排列,腹側尿道口是有功能的尿道,背側尿道狹窄。
  • 女性可能伴隨泄殖腔異常,並與膀胱重複相關。

性分化異常 Disorders of Sexual Differentiation

  • 完整內容見本書第 85 章。
  • 這類患者的診斷與治療都困難,評估與處置需多專科合作:遺傳、泌尿、婦科、內分泌、社工、兒童精神科。
  • 任何外觀為男性者,即使完全男性化,只要雙側摸不到性腺,都應評估 CAH;否則可能因失鹽型腎上腺生殖症候群(salt-losing adrenogenital syndrome)發生 Addison 危象。

泌尿道感染 Urinary Tract Infections

  • UTI 是嬰兒最常見的嚴重細菌感染,男性盛行率高於女性。
  • 未割包皮男嬰風險似乎較高:生命第一年 UTI 發生率為未割包皮男嬰 2.15%、女嬰 2.05%、已割包皮男嬰 0.22%。
  • 可翻開的包皮似乎能減少 UTI;有生理性包莖時可用類固醇藥膏。
  • 培養證實 UTI 的新生兒,至少要做腎臟超音波;有人主張加做 VCUG 或 DMSA。
  • 任何發現異常時,應做 VCUG。

脊髓發育不良 Myelodysplasia

  • 脊柱裂(spina bifida)與脊髓脊膜膨出在神經管未能閉合時發生,原文歸因於孕期缺乏葉酸。
  • 美國約每 100,000 活產 36 例。
  • 因膀胱神經的位置,多數孩子泌尿道受累。
  • 神經缺損造成膀胱壓力升高與功能受損,最終導致水腎及腎臟損傷。
  • 泌尿科治療目標:預防上泌尿道惡化。

胎兒手術 In Utero Closure

  • 子宮內關閉脊髓脊膜膨出,可減少分流需求並改善運動結果。
  • 開放式產前手術未明顯減少清潔間歇導尿需求;胎兒鏡治療對尿動力功能的影響較明顯。

出生後評估與處置 Postnatal Evaluation and Management

  • 所有孩子都應做腎臟超音波。
  • 目前建議生命早期做尿動力學檢查,以分層風險。
尿動力學風險分層 筆記整理表,非原書表格
腎損傷風險特徵
高風險高壓膀胱、高漏尿點壓力、協同失調排尿(dyssynergic voiding)
低風險膀胱順應性正常、低漏尿點壓力
  • 關閉術後立即期放置留置導尿管,之後每 3 至 4 小時做清潔間歇導尿。
  • 應教導父母執行清潔間歇導尿;但尿量少時是否繼續導尿仍有爭議。
  • 早期開始清潔間歇導尿,可能減少日後膀胱擴大術等重建的需求。
  • 應由多專科團隊照護,包括神經科、神經外科、泌尿科、骨科。

梅乾腹症候群 Prune-Belly Syndrome

  • 又稱 Eagle–Barrett 症候群,罕見,約 1/40,000 出生,95% 為男性。
  • 典型三聯徵:腹壁缺損、隱睪、泌尿道擴張(包括嚴重輸尿管腎積水、膀胱膨大、尿道擴張)。
  • 預後範圍從子宮內死亡到接近正常的預期壽命。
  • 處置取決於症狀嚴重度。膀胱排空不全與反覆 UTI 者可能需膀胱造口。
  • 所有男童都要在 1 歲前接受雙側睪丸固定術。
  • 部分孩子需泌尿道重建或腹壁重建;至多 40% 會發生慢性腎臟病。
三格影像:A 為新生兒皺縮的腹壁外觀,B 為腎臟超音波見結構明顯異常的小腎,C 為胸腹 X 光見肺部發育受限
📊 Fig. 76.9 The classic wrinkled abdominal wall seen in prune-belly syndrome典型皺縮腹壁伴雙側隱睪(A)。嚴重病例腎臟小、超音波外觀明顯異形(B),腎功能不全可能一開始就存在。嚴重腎功能不全時肺發育可能受損(C),此例新生兒期需長時間呼吸器。

VACTERL 聯合異常 VACTERL Association

  • 1970 年代起注意到多系統異常同時出現,這組異質性疾病稱為 VACTERL 聯合異常:脊椎(vertebral)、肛門直腸(anorectal)、心臟(cardiac)、氣管(tracheal)、食道(esophageal)、腎及/或橈骨(renal and/or radial)、肢體(limb)。
  • 多數臨床醫師同意,至少三個系統受影響才算。
  • 泌尿異常常見,治療不足可導致嚴重腎損傷;最常見的腎臟異常是水腎與 VUR。
  • 所有孩子都應做腎臟與膀胱超音波;異常時加做 VCUG。
  • 薦椎 X 光與脊椎超音波可進一步偵測可能影響膀胱功能、造成腎損傷的脊髓缺損。

女性生殖器異常 Female Genital Anomalies

女性生殖道發育 Female Genital Tract Development

  • 女性生殖系統由 Müllerian 管(副中腎管,paramesonephric ducts)形成,過程複雜且涉及多個基因。
  • 原文指出,主要因缺少睪丸產生的 Müllerian 抑制物質(müllerian inhibiting substance),Wolffian 管退化。
  1. 約 6 至 8 週Müllerian 管在 Wolffian 管外側形成。
  2. 第 10 週前Müllerian 管向內移行、在中線融合,併入泌尿生殖竇,形成子宮陰道管(uterovaginal canal)。
  3. 第 12 至 16 週外生殖器分化:生殖結節形成陰蒂,尿道皺褶形成小陰唇,生殖隆起形成大陰唇。
  • 陰道由融合的 Müllerian 管與泌尿生殖竇形成:上五分之四來自 Müllerian 管,下五分之一來自泌尿生殖竇。

陰道積液與子宮陰道積液 Hydrocolpos and Hydrometrocolpos

  • 先天性陰道積液(hydrocolpos):少見,陰道因液體膨大。子宮陰道積液(hydrometrocolpos):液體累積於陰道與子宮。
  • 機轉被認為是母體荷爾蒙刺激使子宮頸黏液腺分泌增加,又因陰道出口阻塞而積聚成骨盆腫塊。
  • 可合併泌尿生殖竇持續存在(persistent urogenital sinus)與泄殖腔異常(Fig. 76.10)。
  • 陰道閉鎖可與 McKusick-Kaufman、Bardet-Biedl 等症候群相關。
  • 最常見併發症是壓迫膀胱,造成尿滯留與水腎,最終可傷腎;引流積液可預防。

依病因引流

  • 處女膜閉鎖(imperforate hymen)所致:切開引流。
  • 陰道閉鎖或泄殖腔異常所致:清潔間歇導尿,或由介入放射科醫師在超音波導引下做經腹陰道造口(transabdominal vaginostomy);超音波可即時評估且無輻射暴露。
  • 為防再度積聚,經腹留置引流管優於經陰道引流。
  • 有陰道積液合併泌尿生殖竇的嬰兒,因尿液積於陰道穹窿,敗血症風險增加;已有因此死亡的報告。

陰道缺失 Vaginal Agenesis

  • 即 Mayer-Rokitansky-Küster-Hauser 症候群,約 1/5000 活產女嬰,因陰道板(vaginal plate)成管失敗。
  • 多數較晚才表現,為第二性徵正常的無月經。
  • 卵巢與外生殖器正常,子宮可能為殘跡。
  • 第 I 型:單純子宮陰道差異(原文印為 ureterovaginal,見章末)。第 II 型:合併腎、骨骼、耳或心臟畸形,稱 MURCS(müllerian duct aplasia, renal aplasia, and cervicothoracic somite malformations)。
  • 手術常延到患者夠成熟、能參與術後照護時,並依閉鎖範圍、子宮與陰道殘餘發育及患者目標個別化。

泄殖腔異常與泌尿生殖竇 Cloacal Anomalies and Urogenital Sinus

  • 泌尿生殖竇合併肛門直腸畸形時,定義為泄殖腔異常(cloacal anomaly)。
  • 共同泌尿生殖竇是胎兒發育的正常階段;若 Müllerian 管發育在第一孕期停止,出生時即持續存在。
  • 陰道匯入共同管道的位置,取決於停滯時間:愈早停滯,陰道連接處愈高。
  • 肛門位置正常,但有時前移。檢查時前庭僅見一個開口,另有肛門開口。
  • 有時陰道被尿液撐大,壓迫輸尿管造成水腎;開始間歇導尿使陰道減壓,即可輕易處理。
生殖道攝影:導管經單一開口注入顯影劑,可見前方的膀胱 B、後方膨大的陰道 V,以及標示的直腸 R
📊 Fig. 76.10 Genitogram by retrograde injection into a single sinus膀胱(B)在前、陰道(V)在後,兩者匯入共同竇道,行經 2 cm 後開口於會陰體;直腸(R)位置正常。陰道因尿液滯留而膨大,患者以下腹腫塊表現。

泌尿生殖竇的評估與修補

  • 麻醉下檢查,測定共同管道長度,以及膀胱頸到共同管道的尿道長度。
  • 泄殖腔攝影(cloacogram)合併三維 CT 重建,可提供解剖細節,協助手術規劃。
  • 手術通常在生命第一年進行,重建方式取決於陰道匯入泌尿生殖竇的位置。

泄殖腔異常

  • 會陰僅有一個開口,陰道、直腸與尿道匯入共同管道。
  • 發生率 1/35,000 至 1/50,000。
  • 需做結腸造口(colostomy)分流糞便;同時可麻醉下檢查,判定共同管道範圍及尿道、陰道管道長度。
  • 重建通常在約 6 至 8 個月大,或孩子營養穩定時進行,由小兒外科、小兒泌尿科、小兒婦科多團隊參與。
泌尿生殖竇與泄殖腔異常比較 筆記整理表,非原書表格
泌尿生殖竇持續存在泄殖腔異常
開口前庭一個開口,另有肛門開口會陰僅有一個開口
匯入共同管道的構造陰道與尿道陰道、直腸與尿道
肛門位置正常,有時前移未另有肛門開口;定義上合併肛門直腸畸形
初步處置陰道膨大時以間歇導尿減壓結腸造口分流糞便,同時麻醉下檢查
影像與評估麻醉下檢查;測共同管道與尿道長度;泄殖腔攝影合併三維 CT 重建麻醉下檢查,判定共同管道範圍及尿道、陰道管道長度
重建時機通常在生命第一年約 6 至 8 個月大,或孩子營養穩定時
泌尿生殖竇與陰道積液的共通風險陰道積液合併泌尿生殖竇者,尿液積於陰道穹窿,敗血症風險增加,已有死亡報告;陰道膨大也可壓迫膀胱或輸尿管而造成水腎。因此引流與減壓是這類嬰兒初期處置的核心,本章提到的方式包括間歇導尿與經腹陰道造口。

Müllerian 重複異常 Müllerian Duplication Anomalies

  • Müllerian 管融合不完全時發生重複異常。
  • 陰道:從中隔陰道(septate vagina)到陰道重複,後者一側或兩側陰道通向會陰。
  • 子宮:從部分融合(雙角子宮,bicornuate uterus)到完全重複伴兩個子宮頸(雙子宮,uterus didelphys)。

兒童前庭腫塊 Introital Masses in Children

於嬰兒理學檢查發現,鑑別診斷包括:

  • 處女膜閉鎖(imperforate hymen)
  • 脫垂的輸尿管囊腫(prolapsed ureterocele)
  • 尿道脫垂(urethral prolapse)
  • Skene 或 Gartner 管囊腫(Skene or Gartner duct cysts)
  • 橫紋肌肉瘤(rhabdomyosarcoma)

跨疾病整理 Cross-Cutting Summary

以下把散在各小節的數字與時機併排,方便對照;內容全部來自本章,細節與語氣請回到各小節確認。

產前水腎的相關病因 Causes Linked to Prenatal Hydronephrosis

產前水腎:病因、線索與確認方式 筆記整理表,非原書表格
病因本章數據與線索確認方式轉歸
UPJO產前水腎最常見原因,占 41%利尿腎圖或 MR 尿路攝影23% 至 51% 需介入;手術成功率 90% 至 100%
巨輸尿管/輸尿管膀胱阻塞占產前水腎 5% 至 10%利尿腎圖;並非所有巨輸尿管都阻塞至多 80% 無需介入即緩解
VUR產前水腎嬰兒中 20% 最終發現逆流VCUG,並據以分為 I 至 V 級低級別較可能自發緩解
輸尿管囊腫/重複系統水腎合併膀胱內囊狀構造;最早 16 週偵測超音波;VCUG 可見充盈缺損處置無明確共識,多數長期良好
PUV膀胱增厚擴張、雙側輸尿管積水、羊水過少、鑰匙孔徵象出生後 VCUG20% 至 60% 進展至末期腎病

會自行緩解的情況 Conditions With Spontaneous Resolution

自然緩解數據 筆記整理表,非原書表格
疾病緩解情形對處置的影響
MCDK60% 自發退縮,伴對側肥大很少需要早期腎切除
巨輸尿管至多 80% 緩解僅部分需手術
VUR早期緩解率:I 至 III 級每年 13%,IV、V 級 5%依級別與感染史決定預防性抗生素
臍尿管殘留至多 80% 自發消退1 歲以下一般避免手術
交通性陰囊水腫未合併疝氣或隱睪時,90% 在 12 個月大前消退需手術時可開放或腹腔鏡
隱睪出生後 3 至 6 個月內可能下降,1 歲時發生率約 0.8% 至 1.2%到 6 個月(矯正胎齡)未降者轉介
腎上腺出血原文要求以連續超音波確認消退支持性治療

手術與處置時機 Timing of Intervention

各疾病的時機 筆記整理表,非原書表格
疾病時機備註
膀胱外翻許多人主張約 3 個月大關閉過去多在出生時;膀胱頸重建約 4 至 5 歲
泄殖腔外翻新生兒期關閉臍膨出並做腸道分流;膀胱關閉延後先做神經學評估
PUV嬰兒穩定後內視鏡消融尿道太小時才用膀胱造口
隱睪睪丸固定術理想在 6 至 18 個月大梅乾腹症候群則在 1 歲前
尿道下裂6 至 18 個月大範圍較大者有時延到 1 歲以後;嚴重者分兩階段
尿道上裂延後到 3 至 6 個月大近端型另需膀胱頸重建
蹼狀陰莖/埋藏陰莖包皮環切需在 6 個月大後由專科執行新生兒期不宜
包莖兒童期未緩解或到 5 至 7 歲仍未緩解才考慮禁止強行翻開
泌尿生殖竇通常在生命第一年方式依陰道匯入位置
泄殖腔異常約 6 至 8 個月大或營養穩定時先做結腸造口
陰道缺失延到患者能參與術後照護個別化決定

家族與遺傳線索 Familial and Genetic Clues

  • 腎缺失:親屬先天腎異常盛行率較高,已有建議對父母與手足做超音波篩檢。
  • 輸尿管重複:受影響者經篩檢的手足與父母,12% 也有重複。
  • VUR:約 27% 的手足與 36% 的子女有逆流;可考慮超音波,有腎疤痕或泌尿道感染史時加做 VCUG。
  • 輸尿管囊腫:有家族發生,故懷疑有遺傳因素。
  • 尿道下裂:相對再發風險在兄弟、患者子代、同性雙胞胎分別為 13.4、10.4、50.8。
  • 隱睪:病因包括家族傾向,但也與環境暴露相關。
  • ADPKD:有家族史的兒童以血壓與尿液分析定期篩檢,而非常規超音波;症狀前檢測仍有爭議。

尚無定論的議題 Unsettled Questions

  • 輸尿管囊腫的最佳處置沒有明確共識。
  • UPJO 是否都需常規 VCUG,部分小兒泌尿科醫師提出質疑。
  • 預防性抗生素可減少再次感染,但對腎疤痕的效益較不明確。
  • 新生兒睪丸扭轉應保守處置或立即探查,仍有爭議。
  • 新生兒包皮環切的利弊,AAP 與加拿大兒科醫學會立場不同。
  • 術前睪固酮注射會增加或減少尿道下裂術後併發症,尚不清楚。
  • 脊髓脊膜膨出尿量少時是否繼續間歇導尿,仍有爭議。
  • 腎靜脈栓塞的抗凝血最佳目標尚未建立。
  • PUV 胎兒介入可改善羊水過少與周產期死亡,但沒有證據顯示減少進展至末期腎病。
  • PUV 的三型分類受到質疑,部分人認為不同類型是破裂或器械操作所致。

臨床反思:NICU 視角 Clinical Reflection—NICU Perspective

臨床上可帶走的重點
  • 出生 24 小時內無尿,或有 Potter 面容、肺發育不全、呼吸窘迫時,本章指示應安排腎臟超音波。
  • 產前水腎的超音波時機依情況不同:單側在第一週內,雙側或獨腎在出院前;高度水腎再以 VCUG 篩檢。
  • 男嬰羊水過少合併膀胱增厚擴張與雙側輸尿管積水時,想到 PUV:放導尿管引流、避免充氣氣球,穩定後內視鏡消融,並追蹤肌酸酐最低值。
  • 膀胱外翻的產房處置很具體:絲線綁臍帶、覆蓋保護、每日換敷料、換尿布時食鹽水沖洗。
  • 外觀男性但雙側摸不到性腺,即使完全男性化也要評估 CAH,否則有 Addison 危象之虞。
  • 有臍靜脈導管等危險因子的新生兒,出現肉眼血尿、腰腹腫塊與血小板低下,應想到腎靜脈栓塞。
  • 腎上腺出血要以連續超音波確認消退,排除罕見的神經母細胞瘤。
  • 新生兒陰囊腫脹需區分睪丸扭轉與常見的陰囊水腫;前者多數小兒泌尿科醫師主張立即探查。
  • VACTERL、脊髓脊膜膨出、培養證實 UTI 的新生兒,都應有泌尿道影像評估。
  • 蹼狀陰莖與埋藏陰莖不應做新生兒期包皮環切;需要時於 6 個月大後由專科處理。

閱讀時請留意 Points to Verify

原文內部不一致
  • MCDK 與 ADPKD 誰最常見:MCDK 被稱為最常見的腎囊性疾病(1/4300 活產),但體染色體顯性多囊腎發生率寫 1/1000 活產,數字較高。
  • 腎囊性疾病的表現時機:導言說多數病例在新生兒期表現,但 ADPKD 小節說腎衰竭通常在成年,Box 76.2 也列有成人型與後天性疾病。
  • 腎腫瘤表現:同一句先說最常見發現是可觸及腹部腫塊,又說更常在產前超音波發現。
  • VCUG 適應症:Key Points 含「雙側水腎」,VUR 小節內文只寫高度水腎。
  • 膀胱外翻修補時機:Key Points 寫目前延後到 3 個月,內文語氣較保留,為「許多人主張」。
  • DSD 評估條件:Key Points 與尿道下裂小節寫「尿道下裂合併單側或雙側隱睪」;隱睪小節寫「單側摸不到睪丸合併尿道下裂」。
  • PUV 的膀胱:多系統段落寫膀胱通常偏小、順應性差;長期結果段落寫失代償成過大膀胱。原文可能指不同病程階段,但未明說。
  • Box 76.2 版面:截圖中「幼年腎消耗病與髓質囊性病複合體」及「幼年腎消耗病」縮排在 ADPKD 之下,「髓質囊性病」卻在上一層,縮排疑似有誤;筆記表格改依疾病複合體歸類。
  • 疑似誤植:
    • 女性尿道上裂發生率印為「1 in 150,00」,位數有誤。
    • MRKH 第 I 型印為「ureterovaginal differences」,依上下文疑為 uterovaginal。
    • 膀胱外翻印為「pubic diathesis」,同段前文用 pubic diastasis。
    • 輸尿管囊腫發生率印為「between 1 in 500」,有 between 卻只有一個數字。
    • 單側腎缺失追蹤句末印為「kidney function blood pressure」,血壓重複。
  • 術語不一:DSD 在本章交替寫成 disorder of sexual development、difference of sexual differentiation、disorders of sexual differentiation。MCDK 也有一處寫成 MCDKD。